MINISTERO DELL'ISTRUZIONE DELL'UNIVERSITÀ E DELLA RICERCA
DIREZIONE GENERALE DELLA RICERCA
PROGRAMMI DI RICERCA SCIENTIFICA DI RILEVANTE INTERESSE NAZIONALE
RICHIESTA DI COFINANZIAMENTO (DM n. 1407 del 4 dicembre 2008)

PROGETTO DI RICERCA - MODELLO A
Anno 2008 - prot. 20083Y34Y7

1 - Titolo del Progetto di Ricerca


Testo italiano
Sviluppo di una strategia molecolare per la prevenzione dell'aggregazione proteica e della fibrillogenesi: un approccio biofisico.


Testo inglese
Development of a molecular strategy for the prevention of proteins aggregation and fibrillogenesis: a biophysical approach.


2 - Area Scientifico-disciplinare

02: Scienze fisiche  100%   


3 - Settori scientifico-disciplinari interessati dal Progetto di Ricerca

FIS/07 - Fisica applicata (a beni culturali, ambientali, biologia e medicina) 
BIO/10 - Biochimica 

3 bis Settori di ricerca ERC (European Research Council) interessati dal Progetto di Ricerca

PE Mathematics, physical sciences, information and communication, engineering, universe and earth sciences

PE3 Condensed matter in physics and chemistry: condensed matter (structure, electronic properties, fluids,…), statistical physics, nanosciences, reactions
PE3_1 Biophysics

LS Life Sciences

LS1 Molecular, cellular and developmental biology: molecular biology, biochemistry, biophysics, structural biology, cell biology, cell physiology, signal transduction and pattern formation in plants and animals
LS1_6 Biophysics


(...)

5 - Coordinatore Scientifico

LEONE  MAURIZIO 
Professore Ordinario   02/10/1952  LNEMRZ52R02G273U 
Università degli Studi di PALERMO 
Facoltà di SCIENZE MATEMATICHE FISICHE e NATURALI 
Dipartimento di SCIENZE FISICHE ED ASTRONOMICHE 
091/6234216
(Prefisso e telefono)
 
091/6162461
(Numero fax)
 
leone@fisicaechimica.unipa.it 


(...)

8 - Elenco delle Unità operative

Unità  Responsabile dell'Unità di Ricerca  Qualifica  Ente  Disponibilità temporale indicativa prevista 
1° anno  2° anno 
I  LEONE Maurizio  Professore Ordinario   Università degli Studi di PALERMO  30  31 
II  MORANTE Silvia  Professore Associato confermato   Università degli Studi di ROMA "Tor Vergata"  38  44 
III  SAN BIAGIO Pier Luigi  Primo ricercatore  Consiglio Nazionale delle Ricerche  38  38 
IV  CONSALVI Valerio  Professore Associato confermato   Università degli Studi di ROMA "La Sapienza"  38  32 


9 - Abstract del Progetto di Ricerca


Testo italiano
L’obiettivo principale del progetto presentato è il trasferimento di competenze scientifiche e tecniche sperimentali ben consolidate alla progettazione e al testing di strategie terapeutiche contro le malattie causate da deposizione di fibrille amiloidi e di nuove molecole in grado di interferire con questi processi. La formazione di fibrille amiloidi sembra, infatti, essere un evento fondamentale nella eziologia di diverse patologie, note sotto il nome di amiloidosi, come ad esempio il morbo di Parkinson, l'Alzheimer e il morbo di Creutzfeldt-Jacob. Qualsiasi progresso che vada nella direzione di chiarire le basi molecolari della formazione di fibrille amiloidi è quindi di estrema rilevanza scientifica e sociale. L’Alzheimer ad esempio è una malattia devastante e invalidante che colpisce una percentuale significativa e crescente della popolazione anziana con un enorme impatto medico, economico e sociale.

Da anni, i ricercatori coinvolti in questo progetto portano avanti studi biofisici sui processi di aggregazione di proteine e piccoli peptidi. L’aggregazione di proteine coinvolge differenti meccanismi, quali cambiamenti conformazionali e strutturali a livello di singola proteina, processi di nucleazione e interazioni proteina-proteina. Questi meccanismi si verificano a differenti livelli gerarchici, dalla singola proteina agli oligomeri e alle fibrille, in differenti scale temporali e in dipendenza dalle condizioni esterne, e possono evolvere in differenti fasi interconnesse. Sotto specifiche condizioni destabilizzanti, tutte le proteine sembrano avere la capacità di "misfold" e successivamente auto-organizzarsi in aggregati sopramolecolari ordinati come le fibrille amiloidi. Inoltre, nel processo di formazione di fibrille, mature sono state osservate diverse specie intermedie, come piccoli oligomeri o proto-fibrille. Il panorama risulta pertanto estremamente complesso e vede strettamente correlati tra loro gli aspetti della funzionalità delle molecole biologiche nel loro stato nativo, dei cambiamenti di struttura della singola proteina e delle interazioni proteina-proteina mediate dal solvente. Per questi motivi, abbiamo scelto in questo progetto un approccio al problema di tipo biofisico, utilizzando sinergicamente differenti competenze scientifiche, con consolidate collaborazioni, cha vanno dalla fisica alla biochimica alla biologia.

Il sistema modello scelto è il peptide Abeta (39/43 residui amminoacidici), uno dei principali componenti di placche amiloidi nel cervello dei pazienti con malattia di Alzheimer.

Verranno verificati gli effetti sull’aggregazione e sulla tossicità di Abeta di alcuni composti naturali presenti negli alimenti della dieta mediterranea e potenzialmente capaci di interagire col peptide per stabilizzare o disgregare le strutture sopramolecolari dagli oligomeri, alle fibrille, alle placche. I composti scelti sono: l’acido ferulico (anti-ossidante fenolico presente nella frutta) e l’ipericina (pigmento aromatico policiclico ampiamente usato come leggero antidepressivo). Inoltre, saranno investigati gli effetti dello squalene (costituente dell’olio extra vergine di oliva e immediato precursore del colesterolo).
Saranno inoltre studiati gli effetti di alcuni metalli di transizione sulle cinetiche di aggregazione di Abeta. Questi ioni sono stati scelti perché è stato suggerito che la loro presenza contribuisce sia alla formazione di fibrille del peptide Abeta che alla neuropatologia della malattia di Alzheimer.
Infine, saranno sintetizzati e testati come inibitori della fibrillogenesi nuove specie di piccoli peptidi, denominati "beta-sheet breakers", con struttura simile a quella della regione 17-21 della proteina beta-amiloide, e alcuni derivati delle endomorfine, composti che hanno dimostrato di ridurre la neurotossicità delle fibrille in vitro.

Saranno studiati i processi di aggregazione, indotta termicamente, del peptide Abeta in vitro, in assenza e in presenza dei diversi composti sopra riportati. Grande attenzione sarà rivolta alla scelta di condizioni sperimentali vicine a quelle fisiologiche. L'evoluzione temporale delle cinetiche di aggregazione sarà seguita con differenti tecniche (light scattering, Dicroismo Circolare, emissione di fluorescenza e spettroscopia FT-IR). La spettroscopia XAS verrà utilizzata per lo studio della coordinazione dei metalli nei complessi proteina-metalli e messa confronto con la descrizione quanto-meccanica della struttura elettronica basata sulla Density Functional Theory (DFT). A differenti e significativi stadi del processo di aggregazione, la morfologia degli aggregati supramolecolari sarà analizzata mediante le microscopie a forza atomica (AFM), elettronica a scansione (SEM), Confocale e a due fotoni.

Infine, verranno testati in vivo gli effetti delle sostanze sopra riportate sulla tossicità indotta dal peptide Abeta (nelle diverse forme e stadi di aggregazione) su un sistema cellulare modello.


Testo inglese
The main goal of this project is the application of well-established expertises and experimental techniques to design and testing of therapeutic strategies against diseases caused by deposition of amyloid fibrils and new molecules that can interfere with these processes. The formation of amyloid fibrils seems, in fact, be a key event in the aetiology of various diseases, known as amyloidosis, such as Parkinson's disease, Alzheimer's and Creutzfeldt-Jakob disease. Any progress that goes in the direction of clarifying the molecular basis of amyloid fibrils formation is therefore extremely important at scientific and social level. The Alzheimer's for example is a devastating and debilitating disease that affects a significant and growing proportion of elderly population with an enormous medical, economic and social impact.

For years, researchers involved in this project have been pursuing biophysical studies on the processes of proteins and small peptides aggregation. Protein aggregation involves different mechanisms such as conformational and structural changes at single protein level, nucleation processes and protein-protein interactions. These mechanisms occur at different hierarchical levels, from single protein to oligomers and fibrils, in different time scales and in dependence on external conditions, and can evolve in different stages interconnected. Under specific conditions, all the proteins seem to have the ability to misfold and subsequently self-organize into ordered supramolecular aggregates such as amyloid fibrils. Moreover, in the process of fibrils formation, several intermediate species, such as small oligomers or proto-fibrils, were observed. The landscape is therefore very complex and looks closely interlinked aspects of the functionality of biological molecules in their native state, changes of structure of single protein and protein-protein interactions, solvent mediated. For these reasons, we chose in this project a biophysical approach to the problem, synergically using different scientific expertises, within confirmed collaborations, ranging from physics to biology to biochemistry.
The model system chosen is the Abeta peptide (39/43 residues amino acids), a major component of amyloid plaques in the brains of patients with Alzheimer's disease.
Will be verified and tested the effects on the Abeta toxicity of some natural compounds present in foods of the Mediterranean diet and potentially capable of interacting with the peptide to stabilize or disrupt the supramolecular structures from oligomers to fibrils, to plaques. The compounds chosen are: Ferulic acid (phenolic anti-oxidant present in fruit) and hypericin (polycyclic aromatic pigment widely used as a light antidepressant). In addition, will be investigated the effects of Squalene (constituent of extra virgin olive oil and immediate precursor of cholesterol).
Will be also studied the effects of some transition metals on the kinetics of Abeta aggregation. These ions were chosen because it has been suggested that their presence contributes both to the formation of fibrils of Abeta peptide and the neuropathology of Alzheimer's disease.
Finally, will be synthesized and tested as fibrillogenesis inhibitors new species of small peptides, called "beta-sheet breakers", with a structure similar to that of the 17-21 region of the protein beta-amyloid, and some derivatives of endomorphins, compounds that have demonstrated to reduce in vitro the neurotoxicity of fibrils.

Will be studied in vitro the processes of aggregation, heat induced, of Abeta peptide in the absence and presence of other compounds listed above. Great attention will be given to the choice of experimental conditions close to physiological ones. The time evolution of the aggregation kinetics will be followed with different techniques (light scattering, circular dichroism, fluorescence emission spectroscopy and FT-IR). XAS spectroscopy will be used to study the coordination of metals in metal-protein complexes and made comparison with the quantum-mechanical description of electronic structure based on Density Functional Theory (DFT). At different and significant stages of the aggregation process, the morphology of the supramolecular aggregates will be analyzed by the atomic force microscopy (AFM), scanning electron microscopy (SEM), Confocal and two photons microscopies.

Finally, we will test in vivo the effects of the substances listed above on toxicity induced by Abeta peptide (in various forms and levels of aggregation) on a cellular system model.


10 - Obiettivi finali che il Progetto si propone di raggiungere


Testo italiano
Il principale obiettivo che il progetto si propone è quello di contribuire a delineare una strategia molecolare che possa aprire la strada a efficaci terapie farmacologiche per la cura del morbo di Alzheimer, malattia devastante e invalidante, di grande impatto economico e sociale.

Il morbo di Alzheimer (AD), e altri disordini neurodegenerativi come la Corea di Huntington, appartengono alla famiglia di patologie che vanno sotto il nome generico di amiloidosi per la presenza di aggregati proteici insolubili localizzati in prossimità del sito di danno cerebrale. Questi aggregati “amiloidi” mostrano alcune tipiche caratteristiche chimico-fisiche: morfologia fibrillare, alta percentuale di struttura secondaria beta-sheet, insolubilità nei comuni solventi e detergenti e resistenza alle proteasi. Nel caso del Morbo di Alzheimer si osservano nel tessuto cerebrale le tipiche placche senili formate da depositi extra cellulari di fibrille del peptide beta-amiloide (Abeta). Abeta, composto da 39-43 aminoacidi, deriva dal processamento di una glicoproteina di membrana, la proteina precursore dell’amiloide (APP), formata da 770 aminoacidi, coinvolta nella traduzione del segnale nucleare. La polimerizzazione di Abeta, che porta alla formazione di fibrille ben ordinate, è caratterizzata dal susseguirsi di molteplici specie di transizione: nuclei di aggregazione iniziali (“seeds”), piccoli oligomeri solubili, protofibrille e polimeri insolubili, fibrille amiloidi con una conformazione prevalentemente beta-sheet. La formazione di fibrille è un processo di polimerizzazione nucleazione-dipendente, composto da tre fasi che consistono nella perdita della struttura nativa (“misfolding”), nella formazione di piccoli nuclei di aggregazione e nella formazione e allungamento delle fibrille. Per lungo tempo le fibrille amiloidi, trovate nelle placche senili, sono state considerate le principali responsabili della patologia neurodegenerativa. Numerosi studi sembrano oggi convergere sull’idea che la tossicità sia invece imputabile ad aggregati più piccoli, oligomeri, presenti nelle fasi iniziali e intermedie del processo di formazione delle fibrille: tali oligomeri "pre-fibrillari", solubili e instabili, hanno una spiccata tendenza a interagire con la membrana cellulare formando pori e causando così un danno cellulare attraverso un’inappropriata permeabilizzazione di membrana. Le restrizioni conformazionali possono giocare un ruolo chiave nel processo di fibrillogenesi ed è, quindi, di importanza critica studiare i meccanismi responsabili e la cinetica di tale processo e chiarire se e come può essere inibito o ritardato da farmaci appropriati. Inoltre nell’AD i processi di misfolding del peptide Abeta sembrano essere condizionati dalla presenza di alcuni metalli di transizione (principalmente Cu e Zn), che sono presenti in elevata concentrazione nelle placche dei pazienti neurologici e il cui ruolo non è stato ancora chiarito.

Le interazioni peptide-peptide che portano al fenomeno di auto-associazione di Abeta con la conseguente formazione delle fibrille possono essere modulate e influenzate da piccole molecole organiche potenzialmente utilizzabili anche come strumenti terapeutici indirizzati contro sia le specie oligomeriche sia quelle fibrillari. Piccoli modulatori organici dell’interazione proteina-proteina, in grado di penetrare all’interno della cellula, possono essere perciò molto utili per una migliore comprensione dei processi fisiologici cellulari e per scopi terapeutici. In questa prospettiva, le molecole aromatiche policicliche sono di particolare interesse. Esse, infatti, sarebbero in grado di perturbare le architetture molecolari dei precursori delle fibrille attraverso interazioni aromatiche deboli non covalenti, come quelle di “stacking”, con Abeta. Queste interazioni includono forze elettrostatiche, di van der Waals e solvofobiche. Come suggerito nel caso dei polifenoli, questi composti potrebbero interagire con il sistema di elettroni π dei residui aminoacidici aromatici di Abeta prendendo di mira il nucleo amiloidogenico e interferendo con il meccanismo di assemblaggio in fibrille e/o potrebbero perturbare le forze idrofobiche che mantengono in stretto contatto le catene laterali del polipeptide interrompendo l’aggregazione. I polifenoli sono un vasto gruppo di piccole molecole naturali e sintetiche composte da uno o più anelli fenolici. Quelli naturali sono una classe di sostanze vegetali presenti in alte concentrazioni nel vino, nel te, nelle nocciole, nelle bacche e in un’ampia varietà di oltre piante. Per alcuni di loro è stato dimostrato un effetto anti-ossidante e anti-amiloidogenico ed è stato ipotizzato che potrebbero prevenire lo sviluppo del Morbo di Alzheimer, non soltanto attraverso la neutralizzazione delle specie reattive dell’ossigeno, ma anche inibendo direttamente l’accumulo di aggregati fibrillari di Abeta nel cervello. Recentemente, è stato osservato che l’ipericina pigmento naturale, estratto dall’Hypericum perforatum (erba di San Giovanni), largamente usato come leggero antidepressivo, può significativamente influenzare e interferire con le fasi precoci del processo di fibrillogenesi, giocando il ruolo di un efficace inibitore dell’aggregazione. Inoltre, è stato visto che l’acido ferulico, un composto fenolico presente in piante e frutta, ha un effetto sull’inibizione dell’aggregazione e sui danni causati dagli stress ossidativi. Infine, studi recenti sostengono che il colesterolo e gli steroli, in generale, come lo squalene, possano inibire la tendenza di Abeta a formare fibrille, riducendo quindi il suo effetto citotossico.

Un altro approccio farmacologico mirato alla prevenzione della formazione di fibrille e del loro deposito è quello di individuare composti in grado di stabilizzare la struttura nativa ad alfa-elica e/o di destabilizzare quella non nativa a foglietto-beta che precede l'aggregazione delle fibrille impedendone l'impilamento reciproco. Alcuni piccoli peptidi di sintesi sono in grado di interagire con la Abeta 1-42 impedendo l'impilamento delle strutture a beta-foglietto. Questi peptidi sono stati definiti "beta-sheet breakers" e sono omologhi della regione centrale della proteina Abeta 1-42, in particolare del tratto compreso tra i residui 17 e 21 della proteina beta-amiloide.

Il progetto di ricerca si propone di:

A) utilizzare e testare alcuni composti naturali potenzialmente capaci di interagire col peptide per stabilizzare o disgregare le strutture sopramolecolari degli oligomeri e/o delle fibrille e/o delle placche amiloidi, per prevenire l’aggregazione e la tossicità di Abeta;
B) sintetizzare nuove specie di "beta-sheet breakers" con struttura simile a quella della regione 17-21 della proteina beta-amiloide per valutarne l'effetto inibitorio della fibrillogenesi;
C) sintetizzare e testare come inibitori della fibrillogenesi di Abeta dei derivati delle endomorfine, composti che hanno dimostrato di ridurre la neurotossicità delle fibrille in vitro;
D) studiare, mediante prove su cellule in coltura, le basi molecolari della morte neuronale dopo esposizione al frammento 25-35 della proteina beta-amiloide (Abeta 25-35), frammento neurotossico che mantiene la capacità di produrre fibrille;
E) chiarire il ruolo dei metalli di transizione.

La disponibilità di tali conoscenze è fondamentale per progettare strategie terapeutiche contro le malattie causate da deposizione di fibrille amiloidi e nuove molecole in grado di interferire con questo processo.


Testo inglese
The main goal of the project is to contribute outline a molecular approach that can open the way to effective drug therapies for the treatment of Alzheimer's disease, debilitating and devastating disease of great economic and social impact.

Alzheimer's disease (AD) and other neuro-degenerative disorders like Huntington's Corea, belong to the family of diseases that go under the generic name of amyloidosis due to the presence of insoluble protein aggregates located near the site of brain damage. These ‘‘amyloid’’ aggregates share some physicochemical features: fibrillar morphology, a predominantly beta-sheet secondary structure, insolubility in common solvents and detergents, and protease-resistance. In the case of AD typical senile plaques are observed, made of extracellular deposits of beta-amyloid peptide (Abeta) fibrils. Abeta, composed of 39–43 aminoacids, derives from the processing of the cell surface glycoprotein, amyloid precursor protein (APP), made up of 770 aminoacids and involved in the nuclear signal translation. The polymerization of Abeta, yielding well-ordered fibrils, is characterized by multiple transitional species: initial seeds, soluble small oligomers, protofibrils and insoluble polymers, amyloid fibrils with a beta-sheet conformation. Fibril formation is a polymerization process, described by a sigmoid curve, recently suggested to be a three-stage process consisting of protein misfolding, nucleation, and fibril elongation. In this phenomenon a key role is played by hydrophobic interactions, backbone hydrogen bonding, stacking interactions without any meaningful dependence on the specific peptide sequence. For a long while the conventional view has been that AD pathology is brought about by the amyloid fibrils found in the senile plaques, but more recently it has been suggested that the main neurotoxic species would be the soluble oligomeric species. These oligomers seem to be prone to form pores, potentially inducing cell dysfunction via inappropriate membrane permeabilization. Conformational constrains can play a key role in the fibrillogenesis process and it is, consequently, of critical importance to investigate the molecular mechanisms responsible for the kinetic of the fibrillogenesis process and clarify if and how these processes can be hindered and/or delayed by appropriate drugs. Moreover, an important, but not yet fully elucidated, role appears to be played by transition metals (mainly Cu and Zn) that have been observed to be present in fairly large amounts in patient’s neurological plaques.

Peptide-peptide interactions resulting in self-assembly phenomena of beta-amyloid peptides yielding fibrils can be modulated and influenced by small organic molecules that might also be effective therapeutic tools to ideally target both oligomeric and fibrillar species. Cell-permeable small organic modulators of protein–protein interactions can, therefore, be highly looked-for tools both for the deep understanding of physiological cellular processes and therapeutic purposes. In this perspective, polycyclic aromatic molecules are of special interest. They might, in fact, disrupt the molecular architectures precursors of fibrils by means of weak, non-covalent aromatic interactions, like stacking interactions with beta-amyloid peptides. These interactions consist in a number of components, including electrostatic, van der Waals and solvophobic forces. Polycyclic aromatic components could interact with the π-electron system of aromatic residues targeting the amyloidogenic core and interfering with fibril assembly, as suggested in the case of polyphenols and/or perturb the hydrophobic forces that maintain in close contact the side chains of the polypeptide thus having a disrupting effect on fibrils formation. Under this perspective, of particular interest are the polyphenols, a large group of natural and synthetic small molecules, composed of one or more aromatic phenolic rings. Natural polyphenols are a class of phytochemicals found in high concentrations in wine, tea, nuts, berries, fruits, cocoa, and an ample assortment of other plants. Some of them have been demonstrated to have anti-oxidant and anti-amyloidogenic effect and it has been speculated that they could prevent the development of Alzheimer disease, not only through scavenging of reactive oxygen species, but also through directly inhibiting the deposition of fibrillar beta-amyloid in the brain. On this frame, we will study the inhibitor effects on aggregation of some natural molecules. In particular, recently, it has been shown that Hypericin, a natural pigment extracted from Hypericum perforatum, widely used as a mild antidepressant, can significantly affect and interfere with the early stages of polymerization process. Furthermore, ferulic acid, a phenolic compund, present in plants and fruits, has been seen to have an effect in aggregation inhibition and on oxidative stress damages. Finally, following the suggestion of recent studies on the effects that cholesterols and sterols have in general on the inhibition of Abeta fibrils formation, we will study in vitro the effects of squalene (SQ), a natural cholesterol precursor, on Abeta aggregation.

Another pharmacological approach aimed to prevent fibril formation and deposition is the identification of compounds able to stabilize the alfa-helix native structure and/or to destabilize the non native beta-sheet structure that precedes fibril aggregation, thus precluding the reciprocal stacking. Some short synthetic peptides are capable to interact with Abeta 1-42 and prevent the stacking of beta-sheet structures. These peptides are named "beta-sheet breakers" and are homologous to the central region of Abeta 1-42, in particular to the region containing residues 17-21.

The research project aims to:
A) use and test some natural compounds potentially capable of interacting with the peptide to stabilize or disrupt the supramolecular structures of oligomers and / or fibrils and / or amyloid plaque, to prevent aggregation and toxicity of Abeta;
B) synthesize new beta-sheet breakers" with a structure similar to that of the region 17-21 of the beta-amyloid protein and evaluate their capability to inhibit the fibrillogenesis;
C) synthesize and test some derivatives of endomorphins as inhibitors of fibrillogenesis on the basis of their capability to reduce the neurotoxicity of the fibrils in vitro;
D) study of the molecular basis of neuronal death after exposure of the cells to Abeta 25-35, a neurotoxic fragment which mantains the capability to form fibrils
E) clarify the role of transition metals.

The availability of such knowledge is essential for designing therapeutic strategies against diseases caused by deposition of amyloid fibrils and new molecules that can interfere with this process.


11 - Stato dell'arte


Testo italiano
Il fenomeno dell’aggregazione di proteine può essere considerato come uno degli argomenti più interessanti e complessi dell’odierna ricerca scientifica. Questi processi vedono la transizione di sistemi frustrati come le proteine da una fase iniziale (precursori solubili) a una fase finale (aggregati insolubili), e coinvolgono complesse interazioni intra- e inter-molecolari, modulate dalla struttura nativa della proteina e dalle proprietà chimico fisiche dell’ambiente. Molti studi indicano che una caratteristica generale dei processi di aggregazione è costituita dall’interazione sinergica e dal cross-feedback tra differenti meccanismi che si verificano a differenti livelli gerarchici, dalla singola proteina agli oligomeri e alle fibrille, in differenti scale temporali e in dipendenza dalle condizioni esterne. Tra questi meccanismi sono di particolare rilevanza i cambiamenti conformazionali (che eventualmente includono la formazione di oligomeri), la nucleazione e la crescita di differenti tipi di aggregati (strutture amorfe, fibrille, fibre e gel) e transizioni di fase dell’intera soluzione come ad esempio il "liquid-liquid demixing” [San Biagio 1996, Harper 1997, Manno 1999, Modler 2003, Vaiana 2003, Militello 2003].

In vitro, la variazione delle condizioni esterne, come ad esempio cambiamenti di pH, temperatura, forza ionica o aggiunta di denaturanti può perturbare l’equilibrio termodinamico del sistema e indurre la destabilizzazione e l’aggregazione della proteina. Dipendentemente dalle proprietà dell’ambiente in soluzione, la diversa interconnessione tra le interazioni proteina-proteina, proteina-solvente e solvente-solvente può dare luogo a cinetiche e meccanismi di aggregazione differenti. Questo può risultare nella formazione di aggregati che, sebbene provengano dalla stessa molecola, presentano diverse morfologie, ma anche nella formazione simultanea di specie multiple durante l’aggregazione (monomeri parzialmente denaturati, oligomeri e aggregati di grande dimensione) [Kurana 2001, Militello 2004, Vaiana 2004, Uversky 2004, Hamada 2005, Vestergarard 2007, Jian 2005]. In questo scenario, una serie di esperimenti e di studi computazionali hanno suggerito che possano esistere alcune leggi fisiche [Thirumalai 2003] oppure un principio fisico universale [Pullara 2007] che governano il processo di aggregazione. Questi devono essere ricercati tra le leggi che, in generale, regolano le interazioni tra la catena polipetidica e l’ambiente circostante.

A causa delle sue implicazioni mediche, la maggior parte degli sforzi della comunità scientifica sono concentrati sulla caratterizzazione della formazione di fibrille amiloidi. Tali strutture generalmente sono formate da proto filamenti, ognuno di 2-5 nm di diametro, che si intrecciano per formare fibrille strutturate tipicamente spesse 7-13 nm [Sunde 1997, Serpel 2000]. Esperimenti di diffrazione a raggi X suggeriscono che strutture secondarie di tipo cross- β esistano in ogni singolo proto filamento. Le molecole proteiche si organizzano per formare strutture β-strand disposte perpendicolarmente lungo l’asse della fibrilla o del protofilamento [Sunde 1997, Jiménez 1999]. Questi aggregati sono caratterizzati da una struttura comune altamente organizzata, stabilizzata da legami idrogeno, che gli fornisce una particolare stabilità termodinamica. Esperimenti in vitro suggeriscono che qualsiasi proteina può dare luogo alla formazione di strutture amiloidi, indicando che il minimo configurazionale corrispondente nell’ ”Energy landscape” è accessibile, rappresentato da uno stato conformazionale alternativo molto stabile [Marcon 2005, Chiti & Dobson 2006]. L’aggregazione amiloide può avvenire solo quando una sostanziale riorganizzazione strutturale della molecola permette la formazione di strutture specifiche: le strutture cross-beta sheet. Tali strutture, che sono comuni a tutte le fibrille amiloidi, impongono la crescita dell’aggregato in una dimensione [Krebs 2007]. Sono stati già proposti numerosi modelli per i meccanismi di formazione di amiloidi [Van der Linden 2007, Gosal 2005], la maggior parte dei quali contempla meccanismi di nucleazione sia omogenea sia eterogenea [Ferrone 1980, Ferrone 1985, Ferrone 1999, Librizzi 2005] e include la formazione iniziale di micelle [Lomakin 1997], i cambiamenti conformazionali della proteina [Serio 2000, Uversky 2004] e le associazioni filamento-filamento [Pallitto 2001]. Inoltre, è anche possibile che alcune proteine si assemblino tramite meccanismi non nucleati [Modler 2003, Hursmann 2004]. In molti casi, si é riscontrato che sia l’aggregazione patologica che quella non patologica si verificano attraverso la formazione di specie intermedie. Queste strutture parzialmente ordinate (oligomeri), che contengono strutture beta, sono spesso formate attraverso un meccanismo di assemblaggio ordinato di un nucleo ricco di strutture beta sheet. L’importanza di determinare il ruolo nell’aggregazione di queste cosiddette “specie prefibrillari” risiede nelle loro proprietà citotossiche. E’ stato, infatti, suggerito che le strutture prefibrillari o oligomeri solubili siano le specie tossiche primarie principalmente responsabili delle patologie neurodegenerative [Goldberg 2000, Gharibyan 2007]. Per questo motivo diventa fondamentale la comprensione delle differenti fasi che portano alla formazione di fibrille amiloidi e/o di specie aggregate con differenti morfologie.

La definizione a livello strutturale delle specie tossiche risulta però complicata dal “ polimorfismo” delle fibrille che ha origine dai molteplici percorsi di aggregazione che possono essere favoriti in differenti condizioni [Pedersen 2005, Anderson 2006]. Aggregati differenti che derivano da una stessa proteina ma che presentano differenti morfologie (es. fibrille formate da proto fibrille intrecciate o parallele) presentano anche differenti effetti sulle colture cellulari [Petkova 2005 Kreplak 2006 Herczenik 2008]. Ad esempio, é stato dimostrato che differenti morfologie di fibrille provenienti dall’aggregazione del peptide Abeta 1-40 hanno differenti effetti tossici su colture di cellule neuronali (Petkova 2005). L’origine del polimorfismo delle fibrille e’ ancora non chiara. La varietà di differenti morfologie che possono derivare da processi di aggregazione di una singola sequenza peptidica in dipendenza dall’intorno non é ancora stata esplorata, anche se ciò potrebbe essere di notevole rilevanza per la comprensione dei meccanismi di citotossicità in cui queste strutture sono coinvolte. Inoltre é stato rece suggerito che il polimorfismo possa essere collegato alla capacità dell’encefalopatia spongiforme trasmissibile di trasmettersi tra individui anche di specie differenti.

La maggiore comprensione del processo di aggregazione proteica potrebbe anche chiarire molti aspetti correlati a numerose patologie neurodegenerative come il morbo di Alzheimer e di Parkinson, il diabete di tipo due, etc. In particolare l’identificazione delle specie tossiche può essere un importante passo verso la formulazione farmaceutica capace di inibire l’insorgere di queste patologie, principalmente bloccando le specie aggreganti o stabilizzando lo stato nativo della proteina. In questo contesto deve essere tenuto in considerazione che la presenza nell’ambiente di piccole molecole o ioni metallici può alterare i meccanismi di aggregazione, modificare gli equilibri tra le differenti specie in soluzione e promuovere o inibire la formazione di aggregati sopramolecolari. Un crescente numero di osservazioni indica che i metalli di transizione nella forma di e trivalente hanno la proprietà di accelerare il processo di aggregazione di varie proteine patologiche come ad esempio l’alfa-sinucleina, il peptide beta-amiloide, la beta-2-microglobulina e frammenti prionici [Capanni 2004]. D’altra parte, si è anche osservato che ioni zinco destabilizzano la formazione di aggregati amiloidi solubili [Garai 2006, Garai 2007]. Si é osservato che una varietà di piccole molecole organiche come ectoina, betaina, trealoisio, citruline, congo red modifica e/o inibisce il processo di aggregazione. Inoltre, in vitro, molti composti chimici, come ad esempio rifampicin, anionic sulphonates e melatonina, possono interagire con le proteine e inibire o invertire il processo di aggregazione riducendo anche la citotossicità [Kisilevsky 1995, Tomiyama 1996, Pappolla 1998]. Ancora, sono stati identificati piccoli peptidi, detti con sostituzioni aminoacidiche nella catena con residui come la prolina (beta- sheet breakers) che possono legarsi ad oligomeri e fibrille del peptide Abeta portando alla distruzione delle strutture ordinate beta-sheet[Hilbich 1992, Soto 1996, Soto 1998, Sigurdsson 2000].

In questo contesto, il peptide amiloide Abeta fornisce un eccellente e rilevante modello per lo studio dei fenomeni di aggregazione e di approcci per la stabilizzazione che possono essere applicati in via generale ad altre proteine e peptidi. Il peptide Abeta consiste di 39–43 residui ed é il principale costituente delle placche amiloidi nei cervelli dei malati del morbo di Alzheimer. In vitro tale peptide può formare fibrille del tutto simili a quelle trovate nelle placche. La sua polimerizzazione, che porta a strutture fibrillari ordinate, è caratterizzata dalla formazione di una molteplicità di specie transienti: semi iniziali, oligomeri solubili di piccola dimensione, proto fibrille, polimeri insolubili e fibrille amiloidi dotate di una conformazione di tipo beta-sheet.

La morfologia e la struttura molecolare delle fibrille nello stato finale sono fortemente influenzate dalle condizioni in cui esse sono cresciute. In questo contesto, numerosi studi hanno indicato che l’interazione peptide-peptide, coinvolta nella formazione di aggregati del peptide A può essere influenzata o modulata dalla presenza di piccole molecole organiche [Pappolla 1998, De Felice 2007] che possono essere utilizzate a scopo terapeutico sia per inibire la formazione di specie oligomeriche che fibrillari. E’ stato inoltre trovato che i metalli di transizione (Zn2+, Cu2+) possono contribuire sia alla formazione di fibrille sia all’insorgere della patologia di Alzheimer [Bush 1994]. Il peptide contiene molti siti di legame per Zn2+ e Cu2+ e inoltre la formazione di legami intermolecolari con Zn2+ può promuovere l’aggregazione del peptide Aβ [Bush 1994, Miura 2000], essendo di cruciale importanza per il meccanismo di interazione [Miura 2000, Stellato 2006]. La diversa coordinazione dei metalli può risultare in differenti morfologie degli aggregati che può variare dalle tipiche strutture amiloidi a strutture allungate intrecciate o nano tubi omogenei [Dong 2007]. E’ stato riportato che il Cu2+ può sia inibire sia favorire i meccanismi di fibrillazione [Atwood 1998, Zhou 2001, Suzuki 2001]. In condizioni sperimentali leggermente differenti, una differenza nella coordinazione del Cu2+ può probabilmente influenzare sia la cinetica di aggregazione sia la morfologia dell’aggregato finale [Pektkova 2005].

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Testo inglese
Protein aggregation can be certainly considered as one of the most interesting and challenging topics in current research. It is concerned a transition of a frustrated system like proteins from an initial (soluble precursors) to a final phase (insoluble aggregates) involving complex intra and intermolecular interactions, modulated by initial protein structure and physico-chemical properties of the environment. Several studies indicate that a general characteristic of aggregation processes is the multiple interaction and cross-feedback among different mechanisms occurring at different hierarchic levels, from single protein to oligomers to fibrils, and at different time scales, depending on external conditions. Among these mechanisms of utmost importance are protein conformational changes (possibly including oligomers formation), nucleation and growth of different kinds of aggregates (amorphous structures, fibrils, fibers, gels) and phase transitions of the solution like the liquid-liquid demixing [San Biagio 1996, Harper 1997, Manno 1999, Modler 2003, Vaiana 2003, Militello 2003].

In vitro, the variation of external conditions, as e.g. changes of pH, temperature, ionic strength, or denaturant addition, may perturb the system equilibrium and induce protein destabilisation and aggregation. In dependence on solution condition, the interplay between protein-protein, protein-solvent and solvent-solvent interactions on different length scales may give rise to different aggregation pathway and mechanisms At the end of the aggregation kinetic, this may result in different morphologies of the aggregates rising from the same protein and also in the simultaneous occurrence of multiple species, during the aggregation pathway (e.g. partially unfolded monomers, oligomers and large aggregates) [Khurana 2001, Militello 2004, Vaiana 2004, Uversky 2004, Hamada 2005, Vestergarard 2007, Jhan 2005]. In such scenario, a series of experiments and computational studies suggests that a universal [Pullara 2007] or at least few general [Thirumalai 2003] physical principles which govern protein aggregation may exist. The latter are to be sought in general interactions among polypeptide chain and the environment.

Due to its medical implications, most of the efforts of the scientific community are addressed to the characterisation of amyloidal aggregation. Amyloid fibrils generally consist of protofilaments, each around 2-5 nm in diameter, that twist together to form fibrils typically 7-13 nm wide [Sunde 1997, Serpel 2000]. X-ray diffraction measurements suggest a general cross- β structure in each individual proto-filament. The protein molecules are arranged to form β-strands running perpendicularly to the long axis of the fibril or proto-filament [Sunde 1997, Jiménez 1999]. Those aggregates are characterised by a common highly organized hydrogen-bonded structure which may give them a unique kinetic stability.

In vitro experiments suggest that any protein can convert to amyloidal structure, thus indicating that the corresponding configuration in the energy landscape may be accessible as a very stable alternative conformational state [Marcon 2005, Chiti & Dobson 2006]. Amyloidal aggregation seems to occur only when substantial structural reorganizations allow the formation of a favourable structure: the cross-beta sheet. This structure imposes essentially one-dimensional aggregation and it is generic to all amyloid fibrils [Krebs 2007]. Several models for the mechanism of amyloid formation have been proposed [Van der Linden 2007, Gosal 2005], most being based on nucleation-growth both homogeneous and heterogeneous [Ferrone 1980, Ferrone 1985, Ferrone 1999, Librizzi 2005] including initial micelle formation [Lomakin 1997], changes in protein conformation [Uversky 2004], and filament–filament association [Pallitto 2001]. Moreover, some proteins seem to assemble through entirely non-nucleated processes [Modler 2003, Hurshmann 2004].

In many cases, pathological as well as non-pathological aggregation was found to occur trough the formation of intermediate species. These partially ordered structures (oligomers), which contain some beta-structure, are formed by ordered self-assembly of nucleus enriched with beta-sheet. The relevance of determining the role of these so-called “prefibrillar species” in assembly relies on their cytotoxity. Fibril precursors, protofibrils or soluble oligomeric aggregates have been suggested to be the primary toxic species, principally responsible for the resultant disease [Goldberg 2000, Gharibyan 2007]. These implications make really important the comprehension of the different steps of the process leading to the formation of amyloid fibrils and of the different morphologies of aggregates.

The structural definition of the toxic species is complicated by the polymorphism of fibrils rising by multiple aggregation pathways promoted in different conditions [Pedersen 2005, Anderson 2006]: aggregated species rising from the same protein but characterised by distinct morphologies (e.g. twisted or parallel assemblies of protofibrils) exhibit significantly different behaviours in cell cultures [Petkova 2005 Kreplak 2006 Herczenik 2008]. For example, it has been demonstrated that different A1–40 fibril morphologies also have significantly different toxicities in neuronal cell cultures [Petkova 2005]. The origin of fibril polymorphism is unknown. The different morphologies that could be formed from a single peptide sequence in dependence on environment conditions are largely unexplored even if can be really relevant in the comprehension of cytotoxicity mechanisms. Moreover it was recently suggested that “polymorphism” can be related to the ability of prion diseases to transmit between individuals also crossing the species barrier [Andersen 2006, Kodali 2007].

The increased knowledge on protein aggregation may clarify several aspects related to several degenerative pathologies like Alzheimer's and Parkinson's diseases, type-II diabete, etc. In particular the identification of toxic species can be an important step towards a reliable pharmaceutical formulation able to block the onset of those pathologies, mainly by blocking the aggregating species or stabilizing the protein native state. In this context, it has to be taken in account that the presence in the environment of small molecules or metal ions can alter the aggregation pathway, modify the equilibria between the different species in solution and promote or inhibit the formation of supramolecular assemblies. An increasing number of observations indicate that transition metals, in their di- and trivalent ionic form, are capable of accelerating the aggregation process of various pathologic proteins, e. g. alpha-synuclein, the amyloid beta-peptide, beta2-microglobulin and fragments of the prion protein [Capanni 2004]. On the other hand, it was also observed that, zinc ions destabilize the formation of soluble amyloid -aggregates [Garai 2006, Garai 2007]. A diverse range of small organic molecules such as ectoine, betaine, trehalose, and citrulline, congo red have been found to modify and/or inhibit aggregation pathway, Several compounds – for example, rifampicin, anionic sulphonates, and melatonin [Kisilevsky 1995, Tomiyama 1996, Pappolla 1998] – can interact with proteins and inhibit or reverse aggregation process in vitro, also reducing citotoxicity. Moreover small peptides have been identified that have amino acid substitutions using residues such as proline and can bind to Aβ oligomers and fibril structures, leading to disruption of the β-sheet conformation [Hilbich 1992, Soto 1996, Soto 1998, Sigurdsson 2000]. These peptides have been termed β-sheet breakers.

In this context, Aβ amiloyd peptide provides an excellent and relevant model for studying aggregation phenomena and approaches for stabilization that may be generally applicable to other proteins and peptides. Aβ is a peptide of 39–43 residues, main constituent of amyloid plaques in the brains of Alzheimer's disease (AD) patients. In vitro, Apeptide can form fibrils that are similar to those found in Alzheimer’s plaques. Its polymerisation leading to well ordered fibrils is characterized by the occurrence of multiple transient species: initial seeds, soluble small oligomers, protofibrils and insoluble polymers, amyloid fibrils with a β-sheet conformation. The final fibrillar aggregate morphology and molecular structure is strongly affected by growth conditions. This was related to the implication of least two distinct fibril nucleation mechanisms probably implicating spatially heterogeneous mechanisms; moreover a strict interconnection between morphological and molecular-level structural variations was suggested.

A number of studies indicate that Peptide–peptide interactions resulting in self-assembly phenomena of Aβ can be modulated and influenced by small organic molecules [Pappolla 1998, De Felice 2007] that might also be effective therapeutic tools to ideally target both oligomeric and fibrillar species. Transition metal ions (Zn2+, Cu2+) were also found to contribute both to fibril formation and to the neuropathology of AD [Bush 1994]. The peptide contains multiple intermolecular binding sites for Zn2+ and Cu2+ [Bush 1994, Miura 2000], and intermolecular Zn2+ binding can promote Aβ aggregation [Miura 2000, Stellato 2006] being crucial for the assembly mechanisms. Interestingly, different metal coordination structures may result in distinct self-assembled morphologies, ranging from typical amyloid fibrils to twisted ribbons and homogeneous nanotubes [Dong 2007]. Cu2+ was reported to have both ihinibitory and promoting effect on fibrillation mechanism [Atwood 1998, Zhou 2001, Suzuki 2001]. Under slightly different experimental conditions, a difference in Cu2+ coordination probably affects both kinetics and morphologies [Pektkova 2005].

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Tomiyama, T; Shoji, A; Kataoka, K; Suwa, Y; Asano, S; Kaneko, H; Endo, N. (1996) J. Biol. Chem. 271:6839–6844.
Uversky VN. and Fink AL (2004) Biochim. Biophys. Acta 1698; 131-153.
Vaiana SM, Emanuele A, Palma-Vittorelli MB, Palma MU. (2004) Proteins. 1 1053-62.
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Vestergaard B., Groenning M., Roessle M., Kastrup JS., van de Weert, M., Flink J.M., Frokjaer S., Gajhede M. and Svergun DI.(2007) PLoS Biology 5:1089-1097.


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14 - Risultati attesi dalla ricerca, il loro interesse per l'avanzamento della conoscenza e le eventuali potenzialità applicative


Testo italiano
Da anni ormai la Biofisica si è imposta come approccio scientifico vincente per la comprensione di problematiche scientifiche che vedono strettamente correlati tra loro gli aspetti della funzionalità delle molecole biologiche, della loro struttura nativa e della complessità delle dinamiche molecolari in gioco. Lo ha fatto mediante l’uso sinergico di differenti competenze cha vanno dalla fisica alla biochimica alla biologia.

Il presente progetto si inserisce a pieno in questo filone, affrontando una problematica la cui soluzione comporta ricadute estremamente rilevanti nel campo sociale e della salute dell’uomo: la comprensione dei meccanismi responsabili dei processi di aggregazione e della tossicità di alcune proteine connesse con l’insorgenza, il progredire e l’irreversibile aggravarsi di alcuni stati morbosi.

L'importanza della comprensione dei meccanismi biofisici alla base dei processi che iniziano con la perdita di solubilità delle proteine, continuano con l'aggregazione e terminano con la formazione di fibrille è evidente. Il problema è strettamente di interesse biofisico, dal momento che vede coinvolte transizione di fase delle soluzioni proteiche originate da complessi eventi dinamici a carico delle proteine in soluzione. Tali processi sono allo stesso tempo i determinanti, e/o gli eventi associati, di una variegata classe di eventi patologici che vanno dalle amiloidosi sistemiche a quelle localizzate, in particolare nel sistema nervoso centrale. Numerose sono le malattie neurodegenerative associate alla deposizione di fibrille amiloidi e l'impatto sociale di tali malattie è impossibile da sottostimare, come ad esempio quello del morbo di Parkinson o della malattia di Alzheimer (AD). Quest'ultima è particolarmente importante poiché, nelle società a elevata qualità di vita, l'aumento della diffusione dell'AD è direttamente correlato all'aumento dell'aspettativa della vita stessa. Tale malattia debilitante causa elevati costi sociali e sanitari e presenta notevoli difficoltà di trattamento farmacologico. La malattia è direttamente correlata alla perdita della conformazione nativa di peptidi di sequenza conosciuta detti Abeta 1-40 e 1-42 e derivati dalla proteina precursore dell'amiloide (APP). L'effetto citotossico di Abeta 1-40 e 1-42 si esercita mediante i suoi aggregati e le fibrille conseguentemente formate sui neuroni del sistema nervoso centrale. Inoltre è noto che sia il danno cellulare sia il processo di fibrillogenesi possono essere esaltati dalla presenza di alcuni metalli di transizione in particolare rame e zinco. Tuttavia, sia gli eventi dettagliati che precedono il processo di fibrillogenesi, così come l'effetto dei metalli sulla fibrillogenesi ed anche il ruolo tossico che le fibrille a diverso stato di aggregazione esercitano su linee cellulari di riferimento sono tuttora l'oggetto di laboriosa indagine scientifica. In effetti, la sequenza dettagliata a livello molecolare di tutti gli eventi è lungi dall'essere chiarita. Solo gli eventi iniziali, collegati con la pìersita parziale della struttura nativa, e gli eventi finali, dimostrati dalla presenza delle placche neuritiche contenenti le fibrille nelle vicinanze del tessuto nervoso danneggiato, trovano un accordo generale.

In assenza di dettagliate conoscenze molecolari degli eventi correlati alla deposizione delle fibrille, qualsiasi approccio farmacologico che tenti di rimediare a questo evento è destinato ad avere scarse probabilità di successo. Negli ultimi decenni si sono comunque tentati numerosi approcci farmacologici tesi a prevenire, contrastare e combattere l'accumulo di fibrille a livello del sistema nervoso centrale correlato con l'AD. Le principali linee di ricerca farmacologica sono state rivolte a individuare delle sostanze naturali in grado di interferire con la fibrillogenesi oppure hanno cercato di individuare dei tratti di sequenza di Abeta 1-42 contenenti dei residui aminoacidici, quali ad esempio quelli della regione corrispondente ai residui 17-21, che fossero in grado di contrastare l'accumulo delle fibrille durante la fibrillogenesi indotta da Abeta 1-42. Tali peptidi sintetici sono stati definiti "beta-sheet breakers" in virtù della loro proprietà di interrompere l'impilamento dei beta foglietti formati da Abeta 1-42 e quindi inibire la formazione delle fibrille.

Il nostro progetto, sulle basi di queste premesse, utilizza le diverse competenze presenti nelle unità operative con il fine di tentare un approccio unico per identificare gli eventi molecolari che seguono la perdita di solubilità di Abeta 1-40 e 1-42, e precedono e accompagnano la formazione, dapprima degli oligomeri di Abeta, e da ultimo delle fibrille amiloidi formate da Abeta. L'indirizzo principale di questo progetto sarà lo studio delle interazioni di particolari conformazioni di Abeta durante il processo di fibrillogenesi e che possano essere considerate dei bersagli ideali per alcune sostanze naturali quali l'acido ferulico, l'ipericina e lo squalene studiati dalle nostre unità operative. Inoltre porteremo avanti lo studio dell'interazione di Abeta con dei derivati dei "beta-sheet breakers" modificati mediante l'aggiunta di amminoacidi non proteinogenici. Tali composti, in linea di principio, dovrebbero avere una maggior emivita plasmatica per la loro resistenza alla proteolisi, ed eventualmente aumentare le loro capacità di contrastare l'impilamento delle fibrille.
I risultati ottenuti saranno collegati a dati strutturali riguardanti gli intermedi del processo di fibrillogenesi ottenuti mediante tutte le tecniche di indagine biofisica a disposizione delle unità operative di questo progetto. In questo modo l'acquisizione di informazioni interessanti da un punto di vista farmacologico sarà sempre collegata a un aumento delle conoscenze di base riguardanti il processo di deposizione delle fibrille amiloidi che risulta tuttora non completamente chiarito. Tali conoscenze saranno di fondamentale importanza per lo studio mirato di composti inibitori della fibrillogenesi.

Le potenzialità applicative del nostro progetto risiedono nella possibilità di ottenere delle sostanze naturali o di sintesi che possano avere un interesse farmacologico immediato e che siano state studiate in ogni aspetto biofisico durante l'interazione con Abeta. I test di protezione dal danno citotossico indotto dalle fibrille sono un tratto caratterizzante della parte sperimentale di tutte le unità coinvolte nello studio della fibrillogenesi in presenza di inibitori naturali o di sintesi. Tale approccio evidenzia la necessità di individuare una immediata potenzialità applicativa dei nostri studi così come l'intenzione di non tralasciare lo studio di base necessario allo sviluppo di nuove idee per contrastare le malattie causate da deposizione di fibrille amiloidi.


Testo inglese
In the last decades biophysics, amongst the other scientific disciplines, has gained a winning position for the comprehension of those scientific issues where the function of complex biological molecules is directly related to the study of their native conformation(s), their dynamics and the conformational changes from native to partially folded or unfolded state(s). In those fields, where the synergistic contribution of other disciplines e.g. biology and biochemistry, requires a detailed physical investigation, the biophysical approach is the ideal choice. This project fits perfectly into this standard scheme and, in addition to its relevance in basic research; it attempts to face problems whose solutions may contribute significantly to the human health and in general to our quality of life. In particular, the aim of the project is the comprehension of the basic mechanisms responsible of the solubility loss, the following aggregation and toxicity of some proteins which are directly connected to the onset and irreversible progression of several invalidating human diseases.

It is clearly important the understanding of the basic biophysical mechanisms of the pathological processes starting with the loss of solubility which leads to aggregation and then to the deposition of newly formed fibrils in various tissues, inside and outside the cells. This problem requires a biophysical approach to understand the phase transitions of the protein solutions and to clarify the dynamics of the complex events of the proteins in solution during the solubility loss preliminary to aggregation. All these processes are at the same time the determinants and/or the concomitant events of various pathological states ranging from generalized to localized amyloidosis, in particular in the central nervous system.

The neurodegenerative diseases associated to the observed deposition of amyloid fibrils and the social importance of these diseases should not be underestimated, e.g. in the case of Parkinson or Alzheimer disease (AD). This latter is particularly important because in the societies with high quality of life standards, the increased diffusion of AD is directly related to the increased length of life. This highly debilitating disease has very high social and medical costs with severe difficulties in the pharmacological treatment. The AD is directly related to the loss of native conformation of some peptides, whose primary sequence is well known and commonly named Abeta 1-40 and Abeta 1-42, both derived from the amyloid precursor protein (APP).

The cytotoxic effect of Abeta 1-40 and 1-42 is exerted by their aggregated and fibrillar forms on the neurons of the central nervous system. It is well known that the cellular damage and the formation of fibrils can be significantly enhanced in the presence of some transition metals, in particular copper and zinc. However, the detailed sequence of events preliminary to fibrillogenesis, the effect of metals on the fibrils and the toxic role of the various fibrillar states on reference cellular lines are still the subject of active scientific investigation because the detailed sequence of molecular events is far from be completely clarified. Only the early aggregation events and the final evidence of the neuritic plaques containing the fibrils in the vicinity of the damaged nervous system find a general agreement.

In the absence of detailed information regarding the events related to fibrils deposition any pharmacological approach against fibrils is far to be successful. However, during the last decades several pharmacological approaches have been attempted with the aim to prevent, counteract and dissolve the deposition of fibrils caused by AD in the central nervous system. The main lines of pharmacological research have been addressed on one side to the search of natural compounds capable to counteract fibrillogenesis. On the other side, a systematic search on the 1-42 peptide sequence has shown some amino acid residues, in particular those corresponding to the 17-21 region of the primary sequence, able to prevent the deposition of Abeta 1-42 in fibrils. These synthetic peptides are defined “beta-sheet breakers” thanks to the property to stop the stacking of beta-sheets formed by Abeta 1-42, thus preventing the formation of fibrils.

Our research project, on the basis of these premises, will address the different expertises of the Research units to find a common approach to identify the molecular events following the solubility loss of Abeta 1-40 and 1-42 preliminary to the formation of Abeta oligomers and of the next amyloid fibrils formed by Abeta. One of the aims of this project will be the investigation of the interactions between some conformations of Abeta during fibrillogenesis as a target for some natural compounds like ferulic acid, hypericin and squalene studied in our Units. In addition, the study of the interaction of Abeta with some synthetic derivatives of “beta-sheet breakers” will be carried out after the introduction of some non proteinogenic amino acid in the 17-21 modified sequence. These compounds, in line of principle, should increase their plasmatic half-life thanks to their resistance to proteolysis and eventually increase their potency in preventing fibrils formation.

These results will be related to structural data regarding the intermediate states of the fibrils formation process by means of any biophysical technique available in the Research units participating in this project. The purpose is to add any possible new piece of information not only interesting for the pharmacological point of view but also to gain any possible new insights into the amyloid fibril formation process. This basic knowledge will contribute to address the search of new inhibitors of fibrillogenesis.

The possible applications of this project are the finding of natural and/or synthetic substances with a pharmacological interest on a short time scale and at the same time to characterize these substances with any possible biophysical approach during its interaction with Abeta. The protection test against the cytoxicity induced by fibrils is a common procedure in this project for all the Research units involved in the study of natural or synthetic fibrillogenesis inhibitors. This approach underlines the needs to find a possible application for the molecules investigated as well as the determination to follow any possible biophysical approach to understand the basic mechanisms of fibrils formation. This may be a winning strategy to counteract the diseases caused by amyloid deposition.


15 - Elementi e criteri proposti per la verifica dei risultati raggiunti


Testo italiano
Per (auto-) valutare la riuscita del progetto, si sono scelti i seguenti parametri:

A) Capacità delle differenti unità di ricerca di interagire tra loro allo scopo di:
- stabilire insieme il protocollo sperimentale di preparazione dei campioni;
- confrontare e discutere i risultati ottenuti dalle singole unità;
- scegliere insieme nuove strategie, nel caso in cui i dati ottenuti suggeriscano di farlo;
- organizzare incontri scientifici, con il duplice scopo di scambiarsi le informazioni e mettere il personale in formazione nelle condizioni di apprendere e/o approfondire i dettagli sperimentali delle differenti tecniche messe a disposizione nel progetto;

B) Rispetto della tempistica indicata al punto 12 - Articolazione del Progetto e tempi di realizzazione;

C) Produzione di lavori scientifici su riviste ISI basati sui risultati ottenuti.

I risultati più significativi, anche parziali ma consolidati, verranno portati a congressi per un confronto con altri ricercatori del campo.

La verifica verrà effettuata con cadenza approssimativamente semestrale.


Testo inglese
To (self-) evaluate the achievement of the project, the following parameters have been selected:

A) Capability of the different research units to interact with the aim of:
- to define common sample preparation protocol;
- to compare and discuss the results obtained by the single units;
- to define new common strategies, should the obtained data suggest to do;
- to organize scientific meetings, with the twofold aim of sharing information and preparing contract personnel to learn and/or deepening the experimental details of the different experimental techniques used in the project;

B) Adherence to the time scheduling indicated at point 12 - "Articolazione del Progetto e tempi di realizzazione";

C) Publication on ISI journals of scientific papers based on the obtained results.

The significant results, even if partial but solid will be presented at various conferences for an evaluation of the international scientific community.

Verification will be executed approximately every six months.


(...)